INTRODUCCIÓN

El quiste dentígero, también llamado quiste folicular, es un quiste epitelial odontogénico proveniente de células del epitelio reducido del órgano del esmalte.¹ Se caracteriza por rodear la corona de un diente no erupcionado o en vías de desarrollo, el cual se encuentra adherido al cuello del diente a nivel de la unión cemento-esmalte.^1,2 Su patogenia es incierta, pero se ha sugerido que la presión ejercida por un diente en erupción en el folículo puede obstruir el flujo venoso induciendo la acumulación de exudado entre el epitelio reducido del esmalte y la corona del diente, por otra parte, investigaciones reportan que procesos inflamatorios a nivel periapical de dientes deciduos no vitales cerca de los folículos de los sucesores permanentes podrían ser un factor de riesgo asociado a la aparición de los quistes dentígeros.^2,3 Éstos representan 24% de los quistes odontogénicos y ocupan el segundo lugar en frecuencia de los quistes maxilares.³ Se manifiestan principalmente en personas de sexo masculino entre la segunda y tercera década, siendo raros en niños con menos de 2% de incidencia. A menudo son asintomáticos, por lo que son frecuentemente hallazgos radiográficos, que pueden generar grandes expansiones óseas, con fracturas patológicas, erosiones, rizalisis, desplazamiento de dientes e incluso sobreinfecciones siendo considerados los quistes odontogénicos más agresivos.^3-5 Radiográficamente se manifiesta como una radiolucidez unilocular bien delimitada que rodea la corona de un diente no erupcionado, pudiendo presentar márgenes radiopacos corticalizados;⁵ sin embargo, el estudio histopatológico es mandatorio para su diagnóstico definitivo.^1-5 La localización más frecuente es a nivel de terceros molares inferiores, con una frecuencia de alrededor de 75%. Sin embargo, a pesar de que la mayoría se encuentra asociado a dientes permanentes, un 5% se ha asociado a supernumerarios, lo que es un hallazgo poco frecuente, siendo el mesiodens el más afectado.^5-7

La prevalencia general de los mesiodens es entre un 0.15 y 1.9%, donde la edad habitual de presentación clínica del quiste dentígero debido a un diente supernumerario es en las primeras cuatro décadas de la vida.⁸ Los dientes supernumerarios pueden aparecer solos o múltiples, unilaterales o bilaterales, erupcionados o impactados, y aparecer tanto en el maxilar como la mandíbula. Se ha reportado que la dirección de erupción de mesiodens se puede dividir en tres formas: normal, horizontal o inversa, siendo la mayoría de los casos documentados de forma inversa^9,10 y cuya presencia puede generar complicaciones tales como impactación dentaria, apiñamiento, formación de diastemas, desplazamiento de dientes, interferencias oclusales, caries, problemas periodontales y formación de quistes dentígeros¹¹ como es el caso que se reporta.

Existen escasos reportes en la literatura sobre la asociación de quistes dentígeros con mesiodens invertidos y aún más rara la asociación a quistes dentígeros circunferenciales. El objetivo es presentar el manejo terapéutico de un quiste dentígero variante circunferencial asociado a un mesiodens invertido oronasal.

PRESENTACIÓN DE CASO

Paciente de género masculino de 43 años de edad consulta por aumento de volumen en paladar. Sin antecedentes sistémicos, relata dolor moderado, intermitente, localizado junto a sensación opresiva en sector anterosuperior maxilar, con tiempo de evolución desconocido. Al examen clínico se observa tumoración en fondo de vestíbulo y paladar, extendida desde 2.2 hasta 1.1, de forma redondeada, consistencia firme, cubierta por mucosa normal, doloroso a la palpación y de límites definidos. Los dientes involucrados presentaban caries, pero se encontraban vitales a las pruebas endodónticas y no presentaban movilidad ni desplazamiento (Figura 1A).

Figura 1 A) Imagen intraoral clínica de lesión a nivel de paladar duro. Se observa tumoración redondeada, no ulcerada y mucosa de coloración normal en la parte anterior del maxilar relacionada con los incisivos anterosuperiores. B) Examen imagenológico CBCT corte sagital; se observa lesión quística que genera expansión de corticales vestibular y palatina, asociada a mesiodens invertido, proyectado en cavidad nasal. 

En una primera instancia, se observó radiográficamente presencia de lesión radiolúcida de gran tamaño. Sin embargo, se observó integridad de espacios periodontales en los dientes comprometidos, por lo que se solicitó complementar con ortopantomografía y CBCT, donde se encontró una lesión osteolítica circunscrita, bien delimitada con márgenes corticalizados en relación con raíces dentarias de dientes 1.1 a 2.2, confirmando la presencia de lesión quística en zona maxilar anterosuperior asociada a la existencia de diente supernumerario invertido de localización buconasal con la corona proyectada hacia la cavidad nasal y la raíz orientada a la cavidad oral, con diámetros de 2.5 × 2.0 × 1.9 cm. Se evidenció además expansión de corticales óseas vestibular y palatina, generando un desplazamiento del conducto nasopalatino, sin compromiso de raíces de dientes vecinos (Figura 1B).

Posterior a consentimiento informado, se realiza biopsia incisional bajo anestesia local, donde se procede a instalar una cánula de descompresión con el objetivo de disminuir el tamaño de la lesión y se indicó aseo con clorhexidina al 0.12% tres veces al día con seguimiento radiográfico a los seis meses (Figura 2A). Con hipótesis diagnóstica de tumor odontogénico adenomatoide, las muestras obtenidas fueron enviadas a estudio histopatológico, el cual mostró una membrana quística con revestimiento epitelial escamoso no queratinizado, de pocas capas, focos de calcificaciones distróficas siendo características sugestivas de quiste dentígero. Tras seis meses de la intervención se realizó una nueva evaluación clínica e imagenológica, donde el paciente relató disminución del tamaño de la lesión y cese de sintomatología opresiva en relación con el sector anatómico comprometido, observándose radiográficamente una disminución del tamaño de la lesión quística en sec tor anterosuperior con un diámetro de 1.4 × 1.7 × 1.5 cm asociada a la presencia de cánula de descompresión en su espesor (Figura 2B-D).

Figura 2 A) Biopsia incisional de lesión quística. Se observa instalación de cánula de descompresión e irrigación. B-D) Exámenes imagenológicos de control a los seis meses posterior a descompresión. B) Ortopantomografía; se observa lesión radiolúcida a nivel anterosuperior con cánula de descompresión. C) CBCT corte coronal, se observa lesión quística con cánula en su espesor y mesiodens invertido el cual se proyecta entre cavidad oral y nasal. D) CBCT corte transversal, se evidencia conducto nasopalatino desplazado por lesión quística y aumento de volumen palatino. 

Se procedió a realizar una nueva intervención quirúrgica bajo anestesia local, donde se efectuó la enucleación y remoción quística con curetaje óseo con exodoncia de supernumerario. Finalmente se realiza relleno de cavidad con hueso microparticulado liofilizado xenogénico (Alpha Bio’s GRAFT) más una mem brana de colágeno reabsorbible (MEDPRIN ReDura^TM), suturando finalmente la mucosa comprometida (Figura 3A y B). La muestra obtenida (Figura 3C) fue enviada nuevamente a análisis histopatológico evidenciándose metaplasia de epitelio quístico escamoso no queratinizado, rodeado por una cápsula de tejido conjuntivo laxo con infiltrado inflamatorio crónico confirmando diagnóstico de quiste dentígero (Figura 3D). No se observaron recidivas tras seis meses de seguimiento de la lesión (Figura 4).

Figura 3 Enucleación de lesión quística. A) Se observa curetaje y remoción de pared quística en maxilar superior. B) Relleno de cavidad con hueso particulado xenogénico. C) Biopsia escisional, se observa muestra de tejido quístico. D) Estudio histopatológico de biopsia escisional teñida con hematoxilina-eosina, aumento 10x. Muestra de membrana quística con revestimiento epitelial escamoso no queratinizado, de pocas capas, y focos de calcificaciones distróficas, con infiltrado inflamatorio crónico en tejido conjuntivo. 

Figura 4 CBCT de seguimiento del caso. A) Corte transversal. Se observa neoformación de tejido óseo, sin recidivas de lesiones en región intervenida. B) Corte sagital. Case Follow-up CBCT. 

DISCUSIÓN

La ubicación habitual del quiste dentígero es en relación con dientes permanentes no erupcionados fre cuentemente a nivel del tercer molar inferior; por el contrario, sólo un 5% de éstos se ha asociado a piezas supernumerarias, por lo que los reportes de éstos en relación con mesiodens son poco frecuentes,^1,12 tal como se presenta en nuestro caso. Adicionalmente, los reportes de quistes dentígeros publicados hacen alusión a su variante común donde la lesión rodea la corona del diente afectado; sin embargo, en la literatura se describen radiográficamente dos variantes adicionales de quistes dentígero: una variante lateral donde la lesión puede encontrarse lateralmente a lo largo de la raíz de la pieza dentaria cubriendo parcialmente la corona y finalmente una variedad circunferencial cuando el quiste además de rodear la corona, se extiende hacia abajo a lo largo de la superficie de la raíz, dando así la impresión del diente dentro del quiste tal como se presenta en nuestro caso, siendo un hallazgo muy raro, y digno de ser informado.^13,14 La rareza de esta variante se encontraría relacionada al desplazamiento producido por la presión osmótica que generan estos quistes produciendo estas variaciones anatómicas.¹⁵ La persistencia de esta lesión se ha asociado a complicaciones patológicas, tales como fracturas óseas patológicas, reabsorción radicular o desplazamiento de dientes adyacentes y fístulas oronasales debido a la extensión de las lesiones entre la cavidad oral y nasal,^2,15 tal como en el caso que se reporta en este trabajo, e incluso se han reportado grandes inflamaciones y deformaciones del labio superior.^15,16 Esto es fundamental dado que existen diagnósticos diferenciales asociados a estas variantes como el tumor odontogénico adenomatoide, ameloblastoma uniquístico, tumor de Pindborg y fibroma odontogénico.^2,12,17

Varios planes de tratamiento se han descrito en la literatura para el manejo de estas lesiones, pero no existe un consenso sobre los criterios de selección sobre la modalidad de tratamiento adecuada, la elección de ésta debe basarse en el tamaño y localización del quiste, edad, dentición afectada, y la relación con estructuras circundantes.¹⁴ Los métodos empleados para la eliminación han incluido descompresión, marsupialización y enucleación. Sin embargo, los criterios para seleccionar estas modalidades de tratamiento no están claramente definidos. Además, en la literatura faltan series de estudios y seguimiento a largo plazo para evaluar diversos resultados de tratamiento, recurrencias y comparar datos demográficos, siendo la enucleación en conjunto con la extirpación del diente afectado la más utilizada dado que se ha reportado que es el método terapéutico con menor tasa de recidiva. Además, se ha reportado el uso de diferentes materiales de injerto para rellenar la cavidad residual, incluyendo hueso aloplástico, hueso alogénico, hueso xenogénico o una combinación de estos materiales, pero los injertos de celulosa autógenos producen los resultados más favorables y predecibles, tanto experimental como clínicamente.^14,17-19 En nuestro caso se prefirió la descompresión con la posterior enucleación a los seis meses con extracción del diente supernumerario y posteriormente se rellenó la cavidad con hueso microparticulado liofilizado xenogénico.

CONCLUSIÓN

La aparición de quistes dentígeros asociados a dientes supernumerarios invertidos en la región anterior del maxilar es poco frecuente, siendo los mesiodens invertidos los más prevalentes. Para prevenir el desarrollo de este tipo de lesiones, además de evitar efectos no deseados en los dientes adyacentes y estructuras anatómicas vecinas, la detección prematura basada en un examen clínico y radiográfico completo es necesaria para un diagnóstico preciso y una planificación adecuada de tratamiento. Además, es fundamental realizar un análisis histopatológico para realizar diagnóstico diferencial con lesiones potencialmente invasivas y/o malignas.